초음파 내시경 유도 하 경식도 배액술로 치료한 종격동 침범 췌장 가성 낭종
요약
췌장 가성 낭종의 종격동 침범은 매우 드문 췌장염의 합병증이다. 췌장염 환자가 비전형적인 흉통이나, 호흡곤란, 삼킴곤란 등을 호소하면 이 질환을 의심해 봐야 한다. 종격동 췌장 가성 낭종은 심각한 합병증을 초래할 수 있으므로 빠른 진단과 적절한 처치가 중요하다. 비록 현재까지 제한적으로 시행된 시술이지만, 종격동 가성 낭종에서 초음파 내시경 유도 배액술은 기술적으로도 가능하고 외과 수술보다 덜 침습적이며 효과적인 배액술이라 할 수 있다. 이러한 종격동 침범 가성 낭종의 치료를 위한 다양한 내시경 배액법의 효과와 안전성에 대한 추가적인 연구가 요구된다.
Keywords: 종격동 침범 가성 낭종, 췌장염, 초음파 내시경 유도 하 배액술
Abstract
Pancreatic pseudocyst is a common complication of acute/chronic pancreatitis, but extension of a pancreatic pseudocyst into the mediastinum is a rare occurrence. In this report, we described a case of a 62-year-old male with necrotizing pancreatitis presenting with chest pain and dysphagia caused by a mediastinal pseudocyst. Endoscopic retrograde pancreatography revealed pancreatic duct disruption and leaks. A mediastinal pseudocyst was successfully drained by endoscopic ultrasound (EUS)-guided transesophageal approach. Chest pain and dysphagia disappeared swiftly with drainage. Associated pancreatic pseudocyst at tail was managed by EUS-guided cystogastrostomy and pleural effusion was controlled by percutaneous drainage, respectively. In a follow-up period of 3 months, there has been no recurrence of symptoms and signs. Although currently EUS-guided transesophageal approach was done in the selected cases, this procedure is technically feasible, less invasive and more effective than surgical approach.
Keywords: Mediastinal pseudocyst, Pancreatitis, Endoscopic ultrasound-guided transesophageal drainage
서 론
췌장의 가성 낭종은 매우 흔한 췌장염의 합병증이지만, 가성 낭종의 종격동 침범은 드물게 발생하며 삼킴곤란, 흉통과 같은 임상 증상을 초래할 수 있다[ 1- 4]. 췌장 가성 낭종은 췌장염 환자에서 췌관 파열에 의한 췌액누출로 주로 발생하며, 이때 주췌관이 전방으로 파열되면 췌성 복수가 발생하고, 후방으로 파열되면 종격동 가성 낭종이나 흉수(pleural effusion)를 일으킨다[ 5]. 종격동 가성 낭종은 치명적인 합병증이 동반될 수 있기 때문에[ 6, 7] 췌장염 환자가 이전에 없었던 삼킴곤란이나 비전형적인 흉통을 호소하는 경우 종격동 가성 낭종의 발생 가능성을 의심하는 것이 조기 진단에 중요하다. 저자들은 괴사성 췌장염 환자에서 주췌관 파열과 동반된 내췌루(internal pancreatic fistula)에 의해 발생한 췌장 가성낭종의 종격동 침범 환자에서 내시경 초음파 유도 하 경식도 배액술을 시행 후 흉통과 삼킴곤란의 빠른 호전을 보인 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고한다.
증 례
62세 남자환자가 복통, 흉통, 호흡곤란을 주소로 응급실을 방문하였다. 환자는 내원 3개월 전 갑자기 발생한 복통으로 타 병원 방문하여 급성 췌장염으로 진단받고 1주일간 입원치료를 받았다. 퇴원 후 2개월간은 경미한 복통만 있어 통원치료하며 경과관찰하였으나, 내원 2주 전부터 복통이 다시 악화되었고, 내원 1주일 전부터는 이전에는 없었던 흉통, 삼킴곤란, 호흡곤란과 좌측 흉막성 통증이 발생하여 본원 내원하였다. 환자는 약물 복용력 및 특별한 기저질환 없었고, 술은 전혀 하지 않았으며 45갑년의 흡연자였다.
응급실 내원 당시 급성 병색을 보였으며, 생체징후는 혈압 124/80 mmHg, 맥박 123회/분, 호흡수 16회/분, 체온 37.9였다. 신체 검진에서 전반적인 복부 압통과 감소된 좌측 호흡음을 확인하였다. 말초혈액검사에서 백혈구 28,200/mm3 (호중구 83.4%, 림프구 11.6%, 단핵구 4.5%), 혈색소 15.8 g/dL, 혈소판 267,000/mm3였다. 일반 생화학 검사에서 AST 15 U/L, ALT 15 U/L, 총 단백 6.6 g/dL, 알부민 3.0 g/dL, 총 빌리루빈 1.1 mg/dL, 혈중 amylase 695 U/L, lipase 678 U/L 확인되었고, C-반응 단백이 25.18 mg/dL로 증가되었다. 심전도는 동성 빈맥을 보였고, 동맥혈 가스분석에서 pH 7.45, pCO2 38.0 mmHg, pO2 72.0 mmHg로 확인되었다.
단순 흉부방사선 사진에서 좌측 흉수가 관찰되었으며, 자기공명담췌관조영술(magnetic resonance cholangiopancreatography, MRCP)에서 괴사성 췌장염과 동반된 체부 주췌관의 파열과 췌액 누출이 의심되었다( Fig. 1A, B). 흉수천자를 시행하였고 흉수 단백 3.3 g/dL (혈청 단백 4.5 g/dL)로 삼출성의 흉수로 확인되었으며 흉수 백혈구 2,720/uL, pH 7.0, 흉수 amylase 1,884 U/L, lipase 2,545 U/L 소견으로 췌성 흉수로 진단되었다. 발열을 동반한 괴사성 췌장염에 대해 금식 및 경정맥 영양요법을 시행하면서 광범위 항생제를 사용하였고 octreotide 0.05 mg을 12시간 간격으로 투여하였다. 또한 호흡곤란을 완화하고자 좌측의 흉수에 대해 돼지꼬리형 카테터를 배액 목적으로 삽입하였다. 입원 1주일째, 호흡곤란은 호전되었으나 복통과 흉통의 악화소견과 함께 C-반응단백이 상승하였다. 이에 내시경 역행성 담췌관조영술(endoscopic retrograde cholangiopancreatography, ERCP)을 시행하였고, 주 췌관의 파열과 종격동 및 좌측 흉강으로의 췌액 누출을 확인하였다( Fig. 1C). 스텐트 삽입을 위해 유도철사를 췌관 파열 부위를 지나 상류 췌관으로 삽입하려 하였지만 실패하여 초음파 내시경(endoscopic ultrasound, EUS)을 이용하여 췌장 미부 가성 낭종에 대한 배액술을 우선적으로 시도하였다. EUS 유도 하에 19-gauge 세침(Echo-tip, Cook Medical, Bloomington, IN, USA)을 이용하여 위벽을 통해 낭종 내로 천자를 시행하였고 이후 유도철사를 가성 낭종 내로 삽입하고 확장용 풍선 도관(Hurricaine balloon, 4 mm, Boston Scientific Microinvasive, Cork, Ireland, USA)으로 트랙 확장을 시행하였으며, 막부착형 자가확장형 금속 스텐트(Full-covered self-expandable metal stent, 10 mm/4 cm, M.I. Tech, Korea)를 삽입하였다. 금속 스텐트의 자연이동을 방지하기 위해 이중돼지꼬리형 플라스틱 스텐트(double pigtail stent, 7 Fr/4 cm, Cook Medical, Bloomington, IN, USA)를 금속 스텐트 내강에 추가로 삽입하였다( Fig. 2). 연이어서 종격동 가성 낭종의 증상인 흉통 및 삼킴곤란 해소를 위해 종격동 가성 낭종에 대해서도 배액술을 시도하였다. EUS (UCT-260, Olympus Medical, Japan)로 관찰하였을 때 상악 절치로부터 33-45 cm 위치에서 종격동 가성 낭종과 식도가 인접하여 있는 소견이 확인되었다. 하부식도에서 19-gauge 세침(Echo-tip, Cook Medical, Bloomington, IN, USA)으로 천자를 시행한 후 조영제를 주입하여 종격동 가성낭종을 확인하고 유도철사를 진행시킨 후, 종격동 가성 낭종 및 내췌루를 따라 경비 배액관을 삽입하였다( Fig. 3). 시술 직후 수시간 만에 환자의 흉통은 사라졌고, 시술 다음 날 삼킴곤란도 사라져 시술 3일째부터 식이진행을 하였다. 시술 1주일 뒤 종격동 가성 낭종의 크기 감소를 확인되었고, 발열, 복통, 흉통 등 호소하지 않으며 배액되는 양이 줄어 경비 배액관 제거 후 환자는 급성 합병증 없이 퇴원하였다. 퇴원 1달 뒤 외래에서 시행한 추적 CT에서 종격동 및 췌장 미부 가성 낭종은 거의 사라졌으며( Fig. 4) 추적 3개월째 환자는 특별한 증상 없는 상태로 금속 스텐트는 앞으로 3개월 뒤 제거할 예정이다.
고 찰
췌장 가성 낭종은 급성, 만성 췌장염이나 외상 후에 췌관이 손상되면서 누출된 췌액이 반응성 육아조직이나 섬유조직으로 둘러싸인 소견을 의미하며[ 8], 급성 췌장염의 경우에는 7-25%, 만성 췌장염의 경우 20-25%에서 발생하는 것으로 알려졌다[ 9]. 췌장 가성 낭종은 50% 이상에서 자연적으로 호전되므로 특별한 치료가 필요 없지만, 합병증이 5-40%까지 발생할 수 있다고 보고되고 있다[ 1]. 가성 낭종은 대개 췌장 주위에 발생하지만 비장, 신장, 간부위까지 파급될 수 있고, 드물게는 무릎까지 침범한 보고도 있으며[ 10], 본 증례에서 보고한 종격동 침범 가성 낭종 역시 드물게 보고 되고 있다[ 1- 4]. 췌장 가성 낭종의 종격동 침범은 주췌관의 파열이 후복강쪽으로 이루어지면서 발생한다. 파열된 주췌관을 통해 누출된 췌액은 주로 식도나 대동맥 열공을 통해 횡경막 위쪽으로 파급된다[ 11]. 일반적인 가성 낭종의 합병증에서는 감염과 출혈이 중요한 요인이지만, 종격동 가성 낭종은 주로 종격동 구조물을 침범하거나 압박하면서 증상을 초래한다. 따라서 환자들은 삼킴곤란, 삼킴 시 통증 또는 흉통 등을 호소할 수 있으며[ 4], 간혹 기도 폐쇄, 경부 압박, 심낭 압전, 쇽 등의 심각한 합병증과 연관될 수 있다[ 6, 7]. 종격동 가성 낭종의 진단은 영상 검사를 토대로 한다. 본 증례에서도 췌장의 가성 낭종이 종격동으로 파급된 소견을 복부 CT를 통해 확인할 수 있었다( Fig. 4). MRCP는 복부 CT에서 뚜렷하게 보이지 않는 종격동 가성 낭종과 췌관 사이의 연결 유무를 확인하는 데 도움이 되고( Fig. 1) 주췌관의 해부학적 구조를 파악하는 데 도움을 준다. 종격동 침범 가성 낭종의 치료 방법은 증상의 중증도, 가성낭종의 크기, 췌관의 해부학적 구조 등에 따라 결정된다. 내과 치료는 금식 및 경정맥 영양 공급과 somatostatin 유사체 사용 등을 포함하며 증상이 심하지 않고 종격동 가성 낭종의 크기가 작은 경우 우선적으로 추천된다. Octreotide 사용으로 종격동 가성 낭종이 완전히 호전된 증례도 보고되고 있지만[ 12, 13] 종격동 가성 낭종의 크기가 큰 경우 증상 호전을 위해 배액관 삽입이 추가로 필요할 수 있다. 내시경을 통한 배액술에는 ERCP 시술을 이용한 경 유두(transpapillary) 췌관 배액술과 EUS 유도 하에 시행하는 벽 경유(tansmural) 배액술 등이 있다. 경 유두 도관 삽입은 종격동 가성 낭종과 췌관 사이에 연결이 있을 때 효과적이다. 췌장염 환자에서 종격동 가성 낭종의 치료에 대한 기존 국내 보고는 4예가 있으며 이중 2예는 octreotide만으로 증상의 호전을 보였고[ 12, 13], 다른 1예는 octreotide 사용으로 증상 호전을 보이지 않아 경 유두적으로 췌관 내 스텐트 삽입 후 증상 호전을 보였다[ 14]. 나머지 1예는 위벽을 통해서 가성 낭종 내로 배액관을 삽입하였다( Table 1)[ 15]. 본 증례는 유도철사가 췌액누출 부위에서 상류쪽 췌관으로의 진입이 불가능하였고, 종격동 가성 낭종에 의한 흉통 및 삼킴곤란 등의 증상이 심해 EUS 유도 하에 경식도 배액술을 시행하게 되었다. 괴사성 췌장염은 염증이나 가성 낭종의 파급 범위에 따라 다수의 치료 경로와 다학적 치료 수단이 필요한 경우가 많으며 본 증례도 종격동 가성 낭종에 대한 경식도 배액술에 더해서 췌장 미부 가성 낭종에 대한 위벽을 통한 배액관 삽입과 경피적 경로를 통한 췌성 흉수의 배액술이 추가로 시행되었다.
REFERENCES
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Fig. 1.
(A) Chest X-ray shows large amount of left pleural effusion. (B) Magnetic resonance cholangiopancreatography (MRCP) shows pancreatic ductal leaks tracking toward to the mediastium (arrowheads) and pleural effusion (arrows). (C) Endoscopic retrograde cholangiopancreatography (ERCP) reveals disruption & leaks (arrow) of main pancreatic duct at body portion. 
Fig. 2.
EUS-guided gastrocystostomy: (A, B) Pseudocyst at pancreas tail was punctured under endoscopic ultrasound guidance and full-covered selfexpandable metal stent was placed across the gasrocystostomy tract. Large amount of dark-colored fluid was gushed out through full-covered selfexpandable metal stent. (C) Double pigtail plastic stent was inserted into the lumen of metal stent for anchoring. 
Fig. 3.
Drainage of a mediastinal pseudocyst: a mediastinal pseudocyst was punctured at lower esophagus under EUS guidance and nasocystic drainage tube was inserted. Previously inserted stents at pancreatic tail portion are also seen. 
Fig. 4.
(A) Initial computed tomography images demonstrate a mediastinal pseudocyst (arrowheads) and pancreatic pseudocyst at tail (arrow). (B) One month after performing EUS-guided drainage, the mediastinal (arrowheads) and pancreatic pseudocyst (arrow) are almost resolved. 
Table 1.
Pofile of 5 case reports with mediastinal pseudocysts in Korea
|
Age/Sex |
Etiology |
Acute/Chronic |
Symptoms |
Treatment |
Outcome |
|
44/M[12]*
|
Alcohol |
Chronic |
Dysphagia, dyspnea |
Octreotide |
Resolved |
|
52/M[13]*
|
Alcohol |
Chronic |
Dyspnea, abd. pain |
Octreotide |
Resolved |
|
42/M[14]*
|
Alcohol |
Chronic |
Dysphagia, epigastric pain |
Endoscopic transgastric drainage |
Resolved |
|
53/M[15]*
|
Alcohol |
Chronic |
Chest pain, coughing |
Octreotide + Pancreatic stenting |
Resolved |
|
62/M (present case) |
Idiopathic |
Acute necrotizing |
Dysphagia, dyspnea |
EUS-guided transesophageal drainage |
Resolved |
|
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