감돈된 담도 바스켓 제거 후 발생한 대량의 혈액 담즙증을 피막형 팽창형 금속 스텐트를 삽입하여 치료 후 합병증 발생 1예
Complications Following SEMS Insertion for Hemobilia Following Impacted Biliary Basket Removal
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Abstract
담도 스텐트 삽입 및 제거 시술 과정에서 담도 주위 혈관에 손상을 주어 혈액 담즙이 유발되는 경우가 드물게 보고된다. 불안정한 활력 징후를 동반할 만큼 심각한 혈액 담즙증이 발생한 경우, 구조요법으로 피막형 팽창성 금속 스텐트를 삽입할 수 있다. 본 증례는 급성담관염을 동반한 총담관 담석 환자에게 기계적 쇄석술을 시도하던 과정에서 발생한 바스켓 장치 감돈을 해결하던 중 다량의 혈액 담즙증이 발생하였고, 피막형 팽창형 금속 스텐트 삽입을 통해 내시경적 지혈술에 성공하였으나 이후 경과 관찰 중에 스텐트가 원위부로 이탈되면서 주위 혈관에 가성동맥류를 동반한 재출혈을 경험하였고 혈관 중재술과 추가적인 지혈술에도 불구하고 결국 사망에 이른 사례이다. 지혈을 위해 삽입한 스텐트가 적절한 위치에 삽입되더라도 지혈이 잘 안될 수 있고, 스텐트가 이탈하게 되면 혈액 담즙증이 악화될 수 있으므로 출혈이 다시 발생하는지를 면밀하게 살피며 주의를 기울여야 한다.
Trans Abstract
There have been rare reports of damage to the blood vessels surrounding the bile duct during the gallstone removal process, causing hemobilia. In cases of severe hemobilia with unstable vital signs, insertion of a fully covered self-expanding metallic stent (SEMS) may be considered as salvage therapy. This case reports a patient with common bile duct stones and acute cholangitis who developed massive hemobilia during attempts to resolve basket device incarceration by performing mechanical lithotripsy. Endoscopic hemostasis was successfully achieved by insertion of a SEMS. However, during follow-up, the stent distally dislocated, resulting in rebleeding with a pseudoaneurysm in the surrounding blood vessels. Ultimately, hemostasis failed despite vascular intervention and additional hemostatic procedures, leading to death. Even if a stent is inserted in an appropriate location, hemostasis may not be achieved well, and if the stent migrates, hemobilia may worsen, so close monitoring is required to determine whether bleeding occurs again.
서 론
내시경역행담췌관조영술(endoscopic retrograde cholangiopancreatography, ERCP)은 1968년 처음 도입된 이후 췌담도 질환의 진단 및 수술을 대신할 수 있는 중요한 술기이지만 심각한 합병증을 동반할 수 있다. 기계적 쇄석술(mechanical lithotripsy)은 내시경유두괄약근 절개술(endoscopic spincterotomy) 및 내시경유두괄약근풍선확장술(endoscopic papillary balloon dilation)과 함께 시행되어 총담관 결석 제거를 위한 일차적인 시술로 여겨진다. 기계적 쇄석술의 합병증으로 바스켓 와이어의 절단, 결석을 포획한 바스켓의 감돈, 출혈, 췌장염이 흔히 발생할 수 있다. 결석 치료 과정에서 담도 주위 혈관이 손상되어 담도계와 연결되는 경우 혈액 담즙증이 발생할 수 있으며, 최근에는 간 및 담관 관련 시술로 인한 의인성 손상이 증가하면서 외상성 및 종양성 원인과 함께 혈액 담즙증의 주요 원인으로 여겨진다. 저자들은 총담관 담석을 기계적 쇄석술로 치료하던 중 바스켓 장치가 총담관에 감돈된 난치성 결석이 발생하였고 이를 치료하던 중 대량의 혈액 담즙증이 발생하여 피막형 팽창형 금속 스텐트(fully covered self-expanding metallic stents)로 치료하였다. 이후 경과 중에 스텐트가 원위부로 이탈하면서 가성동맥류를 동반하며 혈액 담즙증이 악화되어 혈관조영술로 치료하였으나 이후 재출혈과 스텐트 재삽입에도 치료되지 못한 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 경각심을 고취하고자 보고하는 바이다.
증 례
79세 남자 환자가 3일 전부터 황달 증상이 있고 복통이 동반되어 내원하였다. 20년 전 담낭 결석으로 담낭절제술을 받았고 기저 질환으로 고혈압, 당뇨, 이상지질혈증이 있고 가족력과 사회력은 특이 소견이 없었다. 진찰상 급성 병색을 보였으나 의식은 명료하였다. 활력 징후는 혈압 100/60 mmHg, 맥박수 80회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.5°C였다. 신체 검사에서 복부팽만이 있으나 복부 전반적으로 특별한 압통은 없었고 결막이 황색으로 관찰되었다. 말초혈액 검사 결과 white blood cell, 11,110/mm2; hemoglobin, 14.1 g/dL; platelet, 351,000/mm2였다. 생화학 검사 결과 aspartate transaminase, 49 IU/L; alanine transaminase, 89 IU/L; alkaline phosphatase, 257 U/L; c-reactive protein, 1.99 mg/dL; total bilirubin, 13.9 mg/dL; direct bilirubin, 8.18 mg/dL였다. 복부 전산화단층촬영에서 1.1 cm와 1.5 cm 크기의 총담관 결석 2개가 보였다. 검사 결과를 종합했을 때 급성담관염을 동반한 총담관 담석으로 진단하였다(Fig. 1). 내시경유두괄약근 절개술 후 1분간 풍선도관(12 mm, CRE PRO Wireguided Balloon Dilatation Catheter; Boston Scientific, Marlborough, MA, USA)을 이용하여 내시경유두괄약근풍선 확장술을 시행한 뒤 바스켓(3 cm, Trapezoid RX Wireguided Retrieval Basket; Boston Scientific)을 이용한 기계적 쇄석술을 시행했으나 담석은 파쇄되지 않았고 바스켓 장착 기구가 손상되어 총담관 원위부에 총담관 담석을 포함한 바스켓 장치가 감돈되었다(Fig. 2). 이에 구조요법으로 굵은 직경의 풍선도관(14 mm, CRE PRO Wireguided Balloon Dilatation Catheter; Boston Scientific)을 사용한 내시경유두큰풍선확장술(endoscopic papillary large balloon dilation)을 시행하여 총담관 담석을 포함한 바스켓 장치의 제거에 성공하였으나 다량의 혈전을 동반한 혈액 담즙증이 발생하였다(Fig. 3). 다음날 혈액 담즙증을 치료하기 위해 피막형 팽창형 금속 스텐트(9 cm, Niti-S Biliary Covered stent; TaeWoong Medical, Seoul, Korea)를 삽입하였고 내부에 담도배액관(endoscopic retrograde biliary drainage; 7 Fr×10 cm, Advanix Bilary double pigtail stent; Boston Scientific)을 보조적으로 유치하였고 내시경적 지혈술에 성공하였다(Fig. 4). 지혈술 후 경과 관찰 8일차에 토혈 및 혈변이 발생하였고 복부 전산화단층촬영에서 스텐트 원위부 이탈과 위샘창자동맥(gastroduodenal artery)의 가성동맥류가 확인되었다. 응급 내시경 상 대량 출혈이 관찰되었으나 치료 접근이 어려워 혈관 중재술을 시행하여 histoacryl을 이용한 위샘창자동맥을 색전하여 지혈하였다(Fig. 5). 그러나 환자는 다음날 다시 재출혈하였다. 이에 색전술을 재의뢰하였으나 혈관의 추가 색전은 어렵다하여 대안으로 경피경간담도배액관을 통해 피막형 팽창형 금속 스텐트(9 cm, Niti-S biliary stent; TaeWoong Medical)를 거치하였고 지혈에 성공하였으나 환자는 저혈량성 쇼크, 허혈성 뇌손상 등의 과다출혈 관련 합병증으로 경피경 간담도배액관을 통한 피막형 팽창형 금속 스텐트 삽입술 시행 16일 후 사망하였다.
(A) Abdominal computed tomography showed two common bile duct stones measuring 1.1 cm and 1.5 cm. (b) Common bile duct stones observed in endoscopic retrograde cholangiopancreatography.
(A) Endoscopic papillary large balloon dilation was performed as rescue therapy for basket impaction. (b) Radiological image during the procedure.
Removal of the basket device containing the common bile duct stones was successful, but hemobilia accompanied by a large amount of blood clots occurred.
(A) Covered self-expandable metalic stent was inserted to treat hemobilia. (b) A plastic stent was placed inside the covered self-expandable metalic stent.
(A) Hemorrhage from the gastroduodenal artery was confirmed through angiography. (b) Embolization was performed on the gastroduodenal artery using histoacryl.
고 찰
총담도 담석 치료 시술 중 약 5.9%의 환자에서 결석을 포획한 바스켓 감돈의 발생이 보고되며, 결석에 대한 치료 기술의 발전으로 인해 최근에는 0.8%로 감소하였다[1,2]. 바스켓의 감돈이 발생하는 경우 급성화농성담관염, 급성췌장염, 패혈증, 특히 동반 질환이 있는 입원 환자에서 담즙정체성 황달을 유발할 수 있다. 담석을 포획한 바스켓의 감돈이 발생한 경우 알려져 있는 치료로는 기계적 쇄석술, 체외충격파 쇄석술, 담도경하 레이저 쇄석술, 담도경하 전기수력 쇄석술 등의 추가적인 쇄석술을 시행하여 제거하기 용이하게 담석을 분쇄하는 전략이 있고 내시경유두괄약근절개술을 확장하거나 내시경유두큰풍선확장술을 시행하여 감돈된 바스켓을 제거할 통로를 넓혀줄 수 있으며, 수술적 치료를 고려할 수 있다. 최근에 국내에도 경구담관 내시경하 쇄석술이 선별 급여가 적용되어 여러 기관에서 시술이 시행되고 있으며 국제 다기관 연구에 의하면 난치성 총담관 결석 환자에서 ERCP 및 경구담관 내시경을 이용한 첫 번째 쇄석술의 치료 성공률이 80%에 이르는 것으로 보고되었다.
최근 경피적 담즙배액술, 내시경역행담췌관조영술을 비롯하여 췌장담도 질환의 치료 목적 시술의 빈도가 늘어나면서 의인성 원인의 혈액 담즙증 발생이 증가하고 있으며 또한 치료 장비에 의해 담도 주위 혈관이 손상되어 혈액 담즙증이 병발할 수 있음이 드물게 보고된다. 출혈은 유효 혈장량의 감소를 초래하여 활력 징후의 변화를 유발할 수 있으며, 응고 과정을 거친 혈액이 혈전을 형성하여 담도를 막아 폐쇄성 담도염, 급성 담낭염, 췌장염 등의 합병증이 발생할 수 있다. 혈액 담즙증의 진단은 혈역학적으로 안정한 상태에는 전산화단층혈관조영술(computed tomography angiography)을 시행하고 혈역학적으로 불안정한 상태에는 혈관조영술을 시행해 볼 수 있고 소량 출혈인 경우에는 내시경 검사로 확인할 수 있다. 혈액 담즙증의 내시경적 치료로는 주사침을 이용한 국소 주입술, 열 응고술, 지혈 클립 및 스텐트를 활용한 물리적 방법이 있다. 스텐트를 이용한 내시경적 지혈술은 구조요법이나 수술 및 영상학적 중재 시술 전 가교 치료로 시행할 수 있으며, 담도 내부에 개통성을 유지하면서 눌림 효과(tamponade effect)를 줄 수 있어 담도 폐쇄를 방지하면서 동시에 지혈 효과를 기대할 수 있다. 피막형 팽창형 금속 스텐트는 플라스틱 스텐트에 비해 개통성과 눌림 효과가 우월하여 흔히 사용 된다. 피막형 팽창형 금속 스텐트를 유치한 뒤에 스텐트가 원위부로 이탈하면 재출혈이 발생할 수 있고, 맞은편 십이지장 벽에 손상을 초래하여 십이지장천공을 유발할 수 있다. 혈액 담즙증을 치료할 때 동맥류 및 가성 동맥류와 같은 혈관 합병증이 동반되었는지 확인해야 하는데 보편적으로 혈관조영술을 이용한 색전술이 사용된다. 최근 혈관 합병증을 동반하거나 혈역학적으로 불안정한 상태의 혈액 담즙증 치료로써 혈관조영술을 이용한 색전술의 성공률은 80%에서 100%로 높은 치료 성적이 보고되고 있다[3,4].
현재까지 총담관에 발생한 혈액 담즙증의 지혈을 위해 금속 스텐트를 삽입하여 치료한 10예의 문헌보고가 있었다(Table 1). 그중 5예에서 혈액 담즙증의 유발 요인이 암이었고, 4예는 기존 삽입된 스텐트의 제거가 원인이었고, 1예에서는 초음파내시경 유도하 세침 흡입술 이후 발생하였다. 스텐트 삽입 위치로는 7예는 원위부 간외담관인 경우였고, 3예는 간문부담관에 삽입하였다. 삽입한 금속 스텐트의 종류로는 7예에서 전체 피막형 팽창성 금속 스텐트를, 2예에서 부분 피막형 팽창성 금속 스텐트를, 1예에서 비피막형 팽창성 금속 스텐트를 삽입하였다. 모든 증례에서 스텐트 삽입 후 성공적으로 지혈되었으나, 1예에서 전체 피막형 팽창성 금속 스텐트를 삽입 후 스텐트가 자발적으로 이탈되는 합병증이 발생하였고 2개월 후 스텐트를 다시 삽입하여 치료에 성공하였다. 담도 스텐트를 삽입한 뒤 가성동맥류가 발생한 보고가 있어 주의해야 하며, 담도 스텐트 이탈 시 이로 인한 재출혈이 발생할 수 있다[5].
Cases of hemobilia managed with metal stent reported in the literature
저자들이 경험한 이번 증례는 내시경역행담췌관조영술로 총담도 담석을 치료하던 중 발생한 바스켓의 감돈을 내시경 유두큰풍선확장술로 치료하였고, 담도 바스켓 제거 후 발생한 대량의 혈액 담즙증에 대하여 피막형 팽창형 금속 스텐트로 치료하였으나 스텐트 치료의 합병증인 원위부 이탈이 동반되면서 재출혈하였고 확인된 가성동맥류에 대해 혈관 색전술을 통해 치료한 사례이다. 췌장담도 질환의 시술 시 담도 및 주변 혈관에 손상을 주어 혈액 담즙증이 발생할 수 있음을 염두에 두어야 하며, 혈액 담즙증이 발생하면 혈관 합병증의 동반을 확인하기 위해 영상 검사를 고려해야 한다. 발생 초기에는 가성동맥류가 잘 확인되지 않을 수 있으며 피막형 팽창형 금속 스텐트를 유치한 뒤에는 이로 인해 다른 원인이 가리어질 수 있음을 고려해야 하며 스텐트 원위부 이탈로 인한 재출혈이 발생할 수 있음을 인지하여 출혈을 시사하는 증상 및 징후를 면밀하게 관찰해야 할 것으로 생각한다.
Notes
Conflict of Interest
Hyeong Seok Nam is currently serving as an Editor in Editorial Board of the Korean Journal of Pancreas and Biliary Tract; however, Hyeong Seok Nam was not involved in the peer reviewer selection, evaluation, or decision process of this article. Hojune Lee has no potential conflicts of interest to declare.